O t o l a r y ngo l og i a Po l s k a t o m 6 3 , n r 7, w r ze s i e ń 2 0 0 9

89KAZUISTYKA / CASE REPORTS

Rzadki przypadek pierwotnego mnogiego niezłośliwego nowotworu ślinianki przyusznej: gruczolaka kwasochłonnego i gruczolaka limfatycznego

A rare case of multiple primary benign neoplasm of parotid gland: oncocytoma and adenolimphoma

Paweł Suwała1, Krzysztof Wilczyński1, Szczepan Barnaś1, Edmund Prudlak2

Otolaryngol Pol 2009;63 (7 ): 89-92

SUMMARYAim of the work: The authors present unusually rare case primary multiple synchronicus benign tumor of the ipsilateral parotid gland: oncocytoma and Warthin’s tumor, which is rare among occasionally occurred multiple tumors with different histology in the salivary glands. Material and method: A 71-year-old man presented with the tumor in the right parotid gland. We performed excision of the superfi cial lobe of the parotid gland. The preoperative ultrasonography and macroscopic analysis of the removed parotid gland tissue revealed only one tumor recognised his-topathologically as adenolimphoma , but upon histopathological examination Warthin’s tumor proved to coexist with oncocytoma. Results and conclusions: In the ultrasonography examination some salivary glands tumors may not be recognised. The histopathological examination is the ultimate method in recognising tumors, which are not detected in the preoperative diagnosis. The superfi cial parotidectomy protects from the recrudescence of the superfi cial lobe of the parotid gland tumors. The coex-istence of the oncocytoma and Warthin’s in one parotid gland is extremely rare. Only a few cases were described in the English literature and in the available Polish literature there is none of such reports. Hasła indeksowe: Oncocytoma, guz Warthina, nowotwory mnogie, ślinianka przyusznaKey words: Oncocytoma, Warthin’s tumor, multiple tumors, parotod gland

©by Polskie Towarzystwo Otorynolaryngologów – Chirurgów Głowy i SzyiOtrzymano/Received:05.05.2009Zaakceptowano do druku/Accepted:15.05.20091Oddział Otolaryngologiczny 4 Wojskowego Szpitala Klinicznego we WrocławiuKierownik: dr n. med. K. Wilczyński2Zakład Patomorfologii 4 Wojskowego Szpitala Klinicznego we WrocławiuKierownik: lek. med. E. Prudlak Wkład pracy autorów/Authors contribution: Według kolejnościKonfl ikt interesu/Confl icts of interest:Autorzy pracy nie zgłaszają konfl iktu interesów.Adres do korespondencji/Address for correspondence:imię i nazwisko: Paweł Suwałaadres pocztowy: 4 Wojskowy Szpital Kliniczny, Oddział Otolaryngologiiul. Weigla 550-981 Wrocławtel. 603 687 519e-mail pawsu@poczta.wp.pl

WstępGuzy ślinianek stanowią około 3% wszystkich no-wotworów głowy i szyi [1]. Zwykle są one pojedyncze z najczęstszą lokalizacją w przyusznicy [2]. Nowo-twory mnogie gruczołów ślinowych nie występują często a synchroniczne jednostronne guzy o różnym utkaniu histologicznym zdarzają się wyjątkowo [1, 2]. Prezentowana koincydencja symultanicznego wystę-powania adenolymphoma oraz oncocytoma w śliniance przyusznej jest niezwykle rzadka. Jest to jeden z nie-licznych na świecie i pierwszy w Polsce opis takiego przypadku.

Gruczolak kwasochłonny (adenoma oxyphilicum, oncocytoma) jest rzadkim nowotworem niezłośliwym ślinianek. Najczęstszą jego lokalizacją jest ślinianka przyuszna gdzie umiejscawia się w 84% wszystkich przypadków oncocytoma [3]. Występuje również w śli-niance podżuchwowej, małych gruczołach ślinowych ze szczególnym uwzględnieniem podniebienia. Został także opisany w gruczole łzowym [4]. Częstość jego występowania ocenia się na 0,5-1% guzów ślinianki przyusznej [3, 4] i nie przekracza 1,5% guzów wszyst-

kich gruczołów ślinowych [4]. Gruczolak kwasochłonny jest zwykle pojedynczym, jednostronnym, rosnącym powoli, niedającym objawów podmiotowych guzem występującym najczęściej w 6 dekadzie życia [3, 4]. Opisano nieliczne przypadki mnogiego i obustronne-go jego występowania oceniane na około 7% wszyst-kich przypadków oncocytoma [3]. Makroskopowo jest okrągłego kształtu, ma gładką powierzchnię, spoi-stość wzmożoną oraz zachowaną ruchomość wobec tkanek i podłoża [4]. Otoczony jest łącznotkankową torebką, średnica guza wynosi zwykle 3–4 cm [3, 4]. W przekroju wykazuje budowę litą o tkance miękkiej, lśniącej, barwy ciemnobrunatnej [4]. Mikroskopowo gruczolak kwasochłonny składa się z dużych, różno-kształtnych komórek (onkocytów). Ich cytoplazma jest kwasochłonna, zawiera drobne ziarnistości. Jądra są małe, kształtu pyknotycznego z wyraźnie widocznym jąderkiem umieszczonym centralnie. Podścielisko guza jest skąpe, mogą występować w nim limfocyty lecz grudki chłonne należą do rzadkości co odróżnia go od gruczolaka limfatycznego [4].

O t o l a r y ngo l og i a Po l s k a t o m 6 3 , n r 7, w r ze s i e ń 2 0 0 9

KAZUISTYKA / CASE REPORTS90

Guz Warthina (gruczolak limfatyczny, adenolympho-ma, cystoadenoma papillare lymphomatosum) jest łagod-nym nowotworem lokalizującym się niemal wyłącznie w śliniance przyusznej, najczęściej w dolnym biegu-nie płata powierzchownego. Opisywano kazuistyczne przypadki jego występowania w małych gruczołach krtani, podniebienia twardego, wargi górnej i dolnej, przestrzeni przygardłowej, w gruczole łzowym oraz części nosowej gardła [5, 6]. Pojawia się zwykle u osób między 4 a 7 dekadą życia [6], choć może wystąpić już u dzieci [4, 7]. Znacznie częściej adenolymphoma rozpoznawana jest u mężczyzn ale w ostatnich latach znacznie wzrosła zachorowalność na ten typ nowo-tworu u kobiet. Wiąże się to ze zwiększającą się liczbą kobiet palących tytoń, ponieważ ryzyko wystąpienia guza Watrhina u palaczy jest ośmiokrotnie wyższe w porównaniu z osobami niepalącymi [7]. Makrosko-powo gruczolak limfatyczny jest spoistym, rzadziej chełboczącym, pokrytym torebką łącznotkankową, kulistym guzem o gładkiej powierzchni, o średnicy od 2 do 6 cm [4]. W przekroju zauważyć można wśród szarego podłoża szczelinowate lub torbielowate prze-strzenie wypełnione śluzem [8]. Jego wzrost jest po-wolny, oceniany średnio na około 3 lata. Zwykle nie daje żadnych objawów podmiotowych [4]. W utkaniu histologicznym stwierdza się dwu lub trójwarstwowy nabłonek wyścielający rozgałęzione torbielowate lub szczelinowate przestrzenie oraz znajdującą się pod nim dobrze zróżnicowaną tkankę chłonną, czasami wytwa-rzającą grudki chłonne z ośrodkami rozmnażania [8]. Guz Warthina stanowi 4-15% nowotworów ślinianek, około 6 % wszystkich i 10% nowotworów łagodnych przyusznicy [5]. Opinie co do pojawiania się wznowy gruczolaka limfatycznego są niejednoznaczne a nawroty wiąże się z nieradykalnym leczeniem, wieloogniskowoś-cią lub powstaniem nowego guza [5, 8, 9].

Podstawowym narzędziem diagnostycznym w roz-poznawaniu zarówno dla oncocytoma jak i guza Wart-hina jest badanie ultrasonograficzne. Rzadziej stosuje się sialografię a w wybranych przypadkach TK i MRI dla dokładnego zlokalizowania zmiany. Biopsja cien-koigłowa może być pomocna w ustaleniu rozpoznania [6, 10].

Leczenie adenoma oxyphilicum i adenolymphoma jest wyłącznie operacyjne. W zależności od lokalizacji i rozmiarów guza wykonuje się parotidectomię całko-witą, parotidectomię powierzchowną (usunięcie zmiany wraz z częścią bądź całym płatem powierzchownym), enukleację (rzadziej obecnie przeprowadzaną) bądź niedawno wprowadzoną i stosowaną w niektórych ośrodkach w Polsce i na świecie metodę zewnątrzto-rebkowej resekcji guza z wąskim 2-3 mm marginesem tkanki gruczołowej [9, 11].

Opis przypadkuChory F.M., lat 71 (nr hist. chor. 1724/2008) został przyjęty na nasz Oddział z powodu guza okolicy kąta żuchwy po stronie prawej. Jak podawał pacjent zmia-na pojawiła się przed rokiem, rosła powoli osiągając dotychczasową wielkość nie dając dolegliwości bólo-wych. W badaniu fizykalnym stwierdzono w dolnym biegunie ślinianki przyusznej prawej dobrze ograni-czony, ruchomy względem podłoża i skóry, o gładkiej powierzchni guz o wymiarach 3 x 2 cm. Skóra nad guzem była niezmieniona. Nie stwierdzono porażenia nerwu twarzowego. Chory tytoniu nie palił, alkoholu nie nadużywał.

Obrazowaniem USG wykonanym 4 miesiące przed przyjęciem do szpitala, aparatem ALOKA SSD 4000 plus sondą liniową 10 MHz, stwierdzono w zakresie nieznacznie powiększonej ślinianki przyusznej prawej

Ryc. 1. Widoczne typowe utkanie adenolymphoma z kom-ponentą nabłonkową, tworzącą struktury gruczołowe oraz tkanką limfatyczną z ośrodkiem rozmnażania. Tkankę nabłonkową od limfatycznej oddziela wyraźna błona pod-stawna. Barwienie H-E, pow. 100x.

Ryc. 2. Oncocytoma. Wieloboczne komórki z ziarnistą kwasochłonną cytoplazmą oraz pyknotycznym jądrem. Obok widoczne prawidłowe utkanie ślinianki. Barwienie H-E, pow. 100x.

O t o l a r y ngo l og i a Po l s k a t o m 6 3 , n r 7, w r ze s i e ń 2 0 0 9

91KAZUISTYKA / CASE REPORTS

lity twór guzowaty o niejednorodnej echogeniczności i wymiarach 25 x 13 mm sugerujący zmianę o typie Tu-mor Mixtus. Patologii w zakresie pozostałych ślinianek oraz powiększonych węzłów chłonnych nie stwierdzono. Podczas pobytu pacjenta na Oddziale przeprowadzo-no parotidektomię powierzchowną prawej ślinianki przyusznej: w znieczuleniu ogólnym po odsłonięciu części chrzęstnej przewodu słuchowego zewnętrzne-go i wyrostka sutkowatego, w optyce mikroskopowej zlokalizowano i odsłonięto pień nerwu twarzowego a następnie wypreparowano i usunięto w całości płat powierzchowny ślinianki przyusznej prawej, w obrębie którego stwierdzono guz o średnicy około 2,5 cm ma-kroskopowo budzący podejrzenie Tumor Mixtus. Zabieg i okres po zabiegu przebiegał bez powikłań, czynność nerwu twarzowego po zabiegu była zachowana.

W badaniu histopatologicznym (nr 796-98/08, Za-kład Patomorfologii 4WSzK we Wrocławiu) stwierdzo-no: Cystoadenoma papillare lymphomatosum (Tumor Warthini) (Ryc. 1); ponadto w obrębie miąższu ślinianki guzek (7 x 4 mm) – Oncocytoma (Ryc. 2).

Podczas ostatniej wizyty kontrolnej, 15 miesięcy po zabiegu, pacjent dolegliwości nie zgłaszał, nie stwier-dzono porażenia nerwu twarzowego, fizjologiczne funk-cje operowanej ślinianki były zachowane. W badaniu USG nie stwierdzono zmian ogniskowych w obrębie operowanej ślinianki oraz w pozostałych gruczołach ślinowych jak też nie wykazano patologii w szyjnych węzłach chłonnych.

DyskusjaWystępowanie mnogich nowotworów gruczołów śli-nowych należy do rzadkości. Stanowią one 1,4–5% wszystkich guzów ślinianek [14, 15, 16] i około 0,4% nowotworów ślinianki przyusznej [17]. Z ostatnio publikowanych prac wnioskować można, że częściej występują synchronicznie niż metachroniczne, nato-miast w kwestii częstości jednostronnego bądź obu-stronnego ich występowania doniesienia są sprzeczne [14, 16, 18]. Symultaniczne mnogie jednostronne guzy ślinianki przyusznej stanowią około 1% wszystkich nowotworów gruczołów ślinowych [19]. Zwykle są to niezłośliwe nowotwory o tym samym typie histolo-gicznym a wśród nich najczęściej opisywanym jest gruczolak limfatyczny, rzadziej gruczolak wieloposta-ciowy [19, 20, 21]. Mnogie guzy o odmiennej strukturze patomorfologicznej występują sporadycznie. Stanowią one zaledwie około 0,3% wszystkich nowotworów ślinianek [22]. Najczęściej występującymi guzami o heterogenicznym utkaniu histologicznym są zmia-ny łagodne a wśród nich szczególnie często spotkać można adenolymphoma wraz z pleomorphic adeno-ma [1, 20]. Ich wspólne występowanie stanowi 42% wszystkich przypadków nowotworów mnogich o różnej budowie komórkowej opisywanych w śliniankach [23].

M. Ethunandan i współpracownicy podają jednak, iż w swoim doświadczeniu klinicznym częściej spotykali się z jednoczesnym występowaniem nowotworu złośli-wego i łagodnego [16]. Opisany przypadek pierwotnego synchronicznego jednostronnego mnogiego nowotworu przyusznicy: tumor Warthini i oncocytona należy do rzadkości. W literaturze anglojęzycznej w ostatnich dekadach opisano około 10 takich przypadków [24, 25]. W dostępnym piśmiennictwie polskim brak po-dobnych doniesień.

W prezentowanym przypadku, poza sporadycz-nym jego występowaniem, na uwagę zasługuje fakt, iż w obrazowaniu ultrasonograficznym wykonanym 4 miesiące przed zabiegiem, widoczny był jedynie guz zidentyfikowany później histopatologicznie jako ade-nolimphoma natomiast drugi nowotwór (oncocytoma) nie został rozpoznany. Sugerować to może szybki rozwój gruczolaka kwasochłonnego (wbrew obecnie panu-jącemu poglądowi o jego powolnym wzroście), choć bardziej prawdopodobnym wytłumaczeniem wydaje się być niedoskonałość badania USG w ocenie pewnych nowotworów we wczesnym etapie ich rozwoju. Mimo iż badanie ultrasonograficzne jest niezwykle skuteczną metodą diagnozowania schorzeń ślinianek, to małe wy-miary guza, ułożenie zmiany osią dłuższą prostopadle do głowicy ultrasonografu, bliskie sąsiedztwo zmian zwłaszcza o lokalizacji jednej nad drugą oraz zasugero-wanie się znalezieniem dominującego guza, mogły być domniemanymi przyczynami niewykrycia mniejszego nowotworu nawet przez bardzo doświadczonego lekarza dysponującego najnowszym sprzętem.

Należy także podkreślić, że guz rozpoznany później jako oncocytoma nie został stwierdzony także w bada-niu fizykalnym przed zabiegiem oraz w makroskopowej śródoperacyjnej ocenie usuniętego płata powierzchow-nego ślinianki przyusznej. Dopiero wnikliwe badanie patomorfologiczne przyniosło niespodziewane rozpo-znanie dwóch nowotworów.

Brak ponownego pojawienia się nowotworów po 15 miesiącach od operacji potwierdza ugruntowaną już opinię, iż parotidectomia powierzchowna jest skuteczną metodą leczenia, zabezpieczającą przed wznową guza zlokalizowanego w płacie powierzchownym ślinian-ki przyusznej. Jednak ze względu na wspomniane wcześniej ryzyko pojawienia się wznowy, niezwiązanej z radykalnością zabiegu, pacjent pozostaje pod stałą kontrolą naszej Poradni Otolaryngologicznej.

Wnioski1. Wśród sporadycznie występujących nowotworów

mnogich ślinianki przyusznej symultaniczne współ-występowanie adenolimphoma i adenoma oxyphilicum należy do rzadkości.

2. Małe guzy przyusznic (w tym przypadku o wy-miarach 7 x 4 mm) mogą zostać niezauważone zarówno

O t o l a r y ngo l og i a Po l s k a t o m 6 3 , n r 7, w r ze s i e ń 2 0 0 9

KAZUISTYKA / CASE REPORTS92

w badaniu ultrasonograficznym jak i w makroskopowej śródoperacyjnej ocenie gruczołu.

3. Szczegółowa ocena histopatologiczna materiału pobranego podczas zabiegu jest jedyną i ostateczną me-todą w rozpoznawaniu zmian niewykrytych badaniem fizykalnym, ultrasonograficznym i makroskopowym.

4. Wykluczając sytuacje niezwiązane z radykal-nością zabiegu, usunięcie płata powierzchownego za-bezpiecza przed wznową gruczolaka kwasochłonnego i gruczolaka limfatycznego.

P I Ś M I E N N I C T W O1. Gnepp DR, Schroeder W, Heffner D. Synchronicus tumors

arising in a single major salivary gland. Cancer 1989; 63:

1219-24.

2. Schilling JA, Block BL, Speigel JC. Synchronicus unilate-

ral parotid neoplasms of different histologic types. Hend

Neck 1989; 11: 179-183.

3. Peel RL, Seethala RR. Pathology of Salivary Gland Disease.

Myers EN,• Ferris RL.Salivary Gland Disorders. Pitts-

burgh: Springer; 2007; 52-57.

4. Sikorowa L, Meyza JW. Guzy ślinianek. Warszawa: PZWL;

1989; 89-101.

5. Gierek T., Majzel K., Witkowska M., Jura-Szołtys E., Gru-

czolaki limfatyczne ślinianki przyusznej – analiza 75 przy-

padków. Otolaryngol. Pol., 2004; LVIII, 5: 899-902.

6. Przewoźny T., Stankiewicz C., Narożny W., Kuczkowski J.,

Guz Warthina ślininianki przyusznej. Analiza epidemiolo-

giczno-kliniczna 127 przypadków. Otolat. Pol. 2004; LVIII,

3: 583-592.

7. Stachura J., Domagała W., Patologia, znaczy słowo o cho-

robie. Tom II. Kraków: PAU 2005. 737-739.

8. Robbins S.T., Patologia. Wrocław: U&P 2005; 627.

9. Wierzgoń J., Szynczak C., Maciejewski A., Półtorak S.,

Częściowa parotidectomia jako alternatywna metoda le-

czenia gruczolaka limfatycznego ślinianki przyusznej. Oto-

laryngol. Pol., 2007; LXI, 2: 142-146.

10. Bień S., Standardy postepowania diagnostycznego i tera-

peutycznego w leczeniu nowotworów gruczołów ślinowych.

Otorynolaryngologia, 2003; 2(1): 1-7.

11. Kubiak M., Łapienis M.M., Kaczmarczyk D., Morawiec-

Sztandera A., Leczenie chirurgiczne guzów nowotworo-

wych ślinianek. Otolaryngol. Pol., 2008; LXII, 5: 576-573.

12. Spiro JD, Spiro RH. Cancer of the parotid gland: role of

7th nerve preservation. Word J Surg 2003; 27, 7: 863-

867.

13. Tsai SC, Hsu HT. Parotid neoplasms: diagnosis, treatment

and intraparotid facial nerve anatomy. J Laryngol Otol

2002; 116, 5: 359-362.

14. Yu GY, Ma DQ, ZhangX, et al. Multiple primary tumors

of the parotid gland. Int J Oral Maxillofac Surg 2004; 33:

531-4

15. Turnbull AD, Frazell EA. Multiple tumors of the major sa-

livary glands. Am J Surg 1969; 118: 787-9

16. M. Ethunandan, C.A. Pratt, A. Morrison, R. Anand, D.W.

Macpherson, A.W. Wilson. Multiple synchronicus and me-

tachronicus neoplasms of the parotig gland: The Chiche-

ster experience. British Journal of Oral and Maxillofacial

Surgery 44 (2006); 397-401.

17. Janecka IP, Perzin KH, Sternschein MJ. Rare synchroni-

cus paroid tumors of different histologic types. Plast Re-

constr Surg 1983; 72: 798-802.

18. Alan R. Gould (Ed). Metachronicus bilateral pleomorphic

adenoma of the parotid gland. Oral Sur Oral Med Oral Pat-

hol Oral Radio Endod 2006; 101: 333-8.

19. Foote FW, Frazell EL. Tumors of the major salivary glands.

Cancer 1953; 6: 1065-133.

20. Zeebregst CJ, Walter J.B. Mastboom, Gerard van Noort,

Rob J. van Det Synchronicus tumors of the unilateral pa-

rotid gland: rare or undetected? Journal of Cranio-Maxil-

lofacial surgery 2003; 31: 62-66.

21. Tanaka S, Tabuchi K., Oikawa K., Kohanawa R., Okubo

H., Ikebe D., i wsp . Synchronicus unilateral parotid gland

neoplasms of three different histological types. Auris Nasal

Larynx 34 (2007) 263-266.

22. Gnepp DR, Schroeder W, Heffener D. Synchronicus tumors

arising in a single major salivary gland. Cancer 1989; 63:

1219-24.

23. Lefor AT, Ord Ra. Multiple synchronouns bilateral Wart-

hin tomors of the parotig glands whit pleomorphic ade-

noma, case raport and review of the literature. Oral Surg

Oral Pathol 1993; 76: 319-24.

24. G. Seifert, K. Donath. Multiple Tumors of the Salivary

Glands – Terminology and Nomenclature. Oral Oncol, Eur

J Cancer 1996; Vol. 32B, (1): 3-7.

25. Araki Y, Sakaguchi R, Synchronous oncocytoma and

Warthin’s tumor in the ipsilateral parotid gland. Auris Na-

sus Larynx 31, (2004): 73 -78.